I 2002 var 17 barn og i 2003 15 barn innlagt i sykehus for senoppdaget hofteleddsluksasjon, dvs. etter neonatalperioden på fire uker (1 ). Etter innføringen av ultralyd har vi fått betegnelsen «fysiologisk umodne» hofter, det vil si hofter med subnormale ultralydverdier, verdier som normaliseres i løpet av de første leveuker. Det mangler definerte kriterier for hvor lenge fysiologisk umodne hofter fortsatt skal kalles umodne, og om når de eventuelt skal behandles. Skal de behandles umiddelbart eller observeres i 2 - 4 - 6-uker før behandling? Det er stor interesse for dette temaet. De siste ti år er det publisert over 500 vitenskapelige artikler under nøkkelordene: ultrasound, screening, hip, dysplasia, newborn (2 ). Ved de aller fleste norske fødeavdelinger gjøres en selektiv ultralydscreening basert på klinisk undersøkelse (Ortolanis og Barlows prøve) og risikofaktorer, for å fange opp de barna som måtte trenge behandling for dysplasi. De fleste avdelingene følger et opplegg etter mønster fra en oversiktsartikkel om ultralydscreening av nyfødte i Tidsskriftet i 1997 (3 ).
Ved Blefjell sykehus, Kongsberg, har samme pediater kontrollert alle nyfødte klinisk med Ortolanis/Barlows prøve fra 1974. Fra 1991 ble oppfølgingen gjort i samarbeid med ortoped. Høsten 1997 ble Grafs metode for ultralydmåling av hofteleddets morfologi hos nyfødte etablert ved vår røntgenavdeling (4 ). Som en prøveordning ble dette utført på alle nyfødte. Vi fant undersøkelsen både lite ressurskrevende, vi har 500 - 550 fødsler per år, og formålstjenlig for opparbeiding av nødvendig kompetanse hos undersøkerne. Vi fortsatte derfor denne uselekterte ultralydundersøkelsen av nyfødte etter egen protokoll. Et femårsmateriale med oppfølging presenteres, og på grunnlag av det diskuteres betegnelsen fysiologisk umodne hofteledd og rådende screeningstrategi.
Materiale og metode
I perioden 1.2. 1998 - 31.12. 2002 ble det født 2 466 levende fødte ved vår fødeavdeling. 2 306 av disse er med i studien, 1 197 gutter (51,8 %) og 1 109 jenter (48,2 %). 26 ble overført til andre sykehus, 134 ble kun undersøkt klinisk på grunn av ferievikarer uten tilstrekkelig ultralydkompetanse.
Protokoll
Alle nyfødte ble undersøkt klinisk med Ortolanis/Barlows prøve av samme barnelege, og fikk tatt ultralyd av hoftene 1 - 3 dager etter fødsel. Hoftene ble inndelt morfologisk etter Grafs inndeling (5 ) (tab 1). De med normale kliniske funn og normal alfavinkel ble ikke videre fulgt opp med hensyn til hoftene. De med positiv Ortolanis/Barlows prøve og samtidig umodne hofteskåler fikk Frejkas pute for fire måneder. De med umodne hofteskåler og normale kliniske funn, ble innkalt til ny ultralydundersøkelse etter fire uker. De som fortsatt hadde umodne hofteskåler ved fireukerskontrollen, fikk Frejkas pute i fire måneder. Alle ble etter fire måneder i Frejkas pute vurdert klinisk og røntgenologisk med måling av acetabularindeks (AI) og lårhalsmetafysens posisjon i forhold til Perkins linje (mep %), slik det er vist i figur 1.
Skjematisk tegning av røntgen frontalbilde av bekken hos nyfødt/spedbarn. Først i 3 - 4 måneders alder er kjernen i femurhodet blitt ossifisert og ses som til venstre. AI = actabularindeks. Mep % er et mål for lårhalsmetafysens posisjon i forhold til Perkins’ linje: l/m x 100
Alle med dysplasi, dvs. målt ultralydvinkel ≤ 49° som nyfødte, ble lagt direkte i Frejkas pute uansett kliniske funn, og etter fire måneder i pute fulgt opp med klinisk undersøkelse og røntgenbilde av hoftene med vurdering av acetabularindeks og mep %.
Oppfølging
Alle behandlet med Frejkas pute ble innkalt til en ny klinisk undersøkelse omkring ett år etter avsluttet putebehandling, 2 - 3 måneder etter at de kunne gå alene. De samme putebehandlede ble høsten 2003 og vinter 2004, på ny innkalt til røntgen bekken frontalbilde med bestemmelse av AI og mep %, samt vurdering av eventuelle skader oppstått i femurhodet og/eller femurepifysen. Alle med normale hofteledd ved fødselen og de med umodne hofter ved fødsel, men normale ved fireukerskontrollen, til sammen 2 244 barn, ble tilskrevet med forespørsel om det hadde vært spesielle problemer med hoftene hos barnet, eller om barnet hadde spesielle problemer med gangen. Også de 134 barna som kun fikk klinisk undersøkelse, ble tilskrevet. Alle foreldre som ønsket en nærmere undersøkelse av barnet, fikk tilbud om en klinisk konsultasjon med ortoped.
Ultralydundersøkelsen
Undersøkelsen ble utført med et lineært multifrekvenshode 5 - 10 MHz. Barnet ble undersøkt i sideleie, koronale snitt, med hofteleddet i nøytral stilling. Det ble utført tre målinger av alfavinkelen for hver hofte, med gjennomsnittet som tellende verdi. I denne studien er hoftene bedømt kun morfologisk etter alfavinkel, og klassifisert i en av tre kategorier; normale, umodne og dysplastiske (tab 1). Figur 2 viser måltakingen av vinklene. Et randomisert utvalg på 300 barn av totalmaterialet ble analysert med hensyn til alfavinkelverdiene. Vi ønsket å se om et gjennomsnitt av tre mot to målinger per hofte gav endret forekomst av umodne og dysplastiske hofter. Alle undersøkelsene er utført av to faste overleger i radiologi og to assistentleger under supervisjon av overlegene.
Skjematisk tegning av ultralydbildet av høyre hofte sett forfra. Underkant av den ossifiserte del av alle tre bekkenbeina tilsvarer bunnen av acetabulum. Jo grunnere acetabulum er, desto mindre blir alfavinkelen
Resultater
Bedømt ved ultralydundersøkelsen hadde 88,4 % av de nyfødte normale hofteledd, 10,9 % hadde umodne hofter og 0,7 % dysplastiske. 1 872 (81,2 %) ble født med hodet først, 62 (2,7 %) i seteleie og 372 (16,3 %) ved keisersnitt. Tabell 2 viser fordeling av fødselsmåter for de 62 som fikk Frejkas pute. Ved den kliniske undersøkelsen ved fødselen ble det funnet 31 barn (1,3 %) med positiv Ortolanis/Barlows prøve, alle jenter.
Tabell 1 Morfologisk inndeling etter alfavinkel målt ved ultralyd (5)
Normale
alfavinkel ≥ 60
(= type I)
Fysiologisk umodne
alfavinkel 50° - 59°
(= type II)
Lett dysplasi
alfavinkel 43°-49°
(= type II c/D)
Grov dysplasi
alfavinkel < 43°
(= type III/IV)
Tabell 2 Fødselstype for de 62 som fikk Frejkas pute
Hodefødsel
Setefødsel
Keisersnitt
Gutt
10
0
1
Jente
43
2
6
Av de 31 barn med positiv Ortolanis/Barlows prøve hadde sju dysplasi, hos 20 var hoftene fysiologisk umodne og fire hadde normale verdier ved ultralydundersøkelsen. I gruppen med negativ Ortolanis/Barlows prøve viste ultralydundersøkelsen ni med dysplasi og 232 med fysiologisk umodne hofter. 206 (88,8 %) av disse var blitt normale etter fire uker. De resterende 26 (11,2 %) var fortsatt umodne Til sammen ble 62 barn (2,7 %) behandlet med Frejkas pute, 36 (1,6 %) av de nyfødte og 26 (1,1 %) fra fire ukers alder. Resultatprofilen er vist i figur 3.
Resultatprofil. N = normale, Um = fysiologisk umodne, Dy = dysplasi. Rødmerket + understreket til behandling med Frejkas pute. (FP) = i puter
Standard putebehandlingstid var fire måneder. I alt 46 barn hadde pute i fire måneder, ni i fem måneder, seks i seks måneder og en i sju måneder. Tabell 3 viser endring i antall dysplastiske/umodne hofter av tre mot to målinger per hofte. I totalmaterialet hadde vi to barn med senoppdagede subluksasjoner, begge jenter - den ene åtte måneder, den andre ti måneder gammel. Begge to var registrert med umodne hofter ved fødselen, begge hadde normale kliniske funn. Den ene ble ikke fulgt opp. Den andre ble kontrollert, skulle hatt pute ved fireukerskontrollen, men det skjedde ikke. En ny kontroll ved åtte ukers alder viste en alfavinkel på 62°, og hoften ble betraktet som normalisert. Begge utviklet tilfredsstillende hofter etter konservativ behandling med ortose.
Tabell 3 Hyppighet av dysplasi og fysiologisk umodne hofter etter henholdsvis tre og to målinger på hver hofte
Dysplastiske/umodne
Gjennomsnitt av 3 målinger
Gjennomsnitt av 2 målinger
Økning 3 → 2 ( %)
Høyre hofte
16
19
3 (18,7)
Venstre hofte
24
28
4 (16,7)
Oppfølging
Ved den kliniske undersøkelsen ved ett års alder ble det ikke funnet patologisk avvik fra normalvariasjon. 56 (90 %) av de 62 putebehandlede møtte til fornyet røntgenundersøkelse høsten 2003. To fant vi ikke, to var flyttet til utlandet og to ønsket ikke å delta. Alle AI-verdier lå innenfor normalområdet + 1 standardavvik (6 ) (fig 4). Mep %-verdiene var også alle innenfor normalområdet (tab 4).
Tabell 4 Mep %-verdiene (mep %=lårhals-metafysens posisjon i forhold til Perkins’linje)
4 md.
1 -2 år
2 -3 år
3 -5 år
Normale verdier
≤ 70
≤ 50
≤ 40
≤ 30
Høyre hofte
16 -69
14 -50
9 -39
5 -25
Venstre hofte
16 - 70
14 - 41
10 - 38
9 -33
Acetabularindeksverdiene 1 - 5 år etter avsluttet putebehandling
Ved forespørselen om hofteplager blant de 2 244 normale og umodne ved fødsel hofteproblemer ønsket 102 barn til en poliklinisk undersøkelse. Vi fant hos en gutt, som hadde helt normale hofter ved fødselen (alfavinkler på 70° og 68°), et tidlig stadium av Calvé-Legg-Perthes’ sykdom. For øvrig var det ingen patologiske funn.
Diskusjon
Vårt utvalg representerer ca.1 % av alle nyfødte per år i Norge. Utvalget har en fordeling av jenter og gutter lik normalbefolkningen. Ultralydundersøkelsen har vært på få hender, målemetoden er ensartet og det er få frafall. I denne studien er hoftene hos nyfødte vurdert rent morfologisk, bare alfavinklene er lagt til grunn. Vi har valgt gjennomsnittet av tre vinkelmålinger for hver hofte. Andre bruker gjennomsnitt av to målinger, og får da et høyere antall umodne (tab 3). Vi har ingen senoppdagede luksasjoner blant de umodne som ble normalisert i neonatalperioden, det styrker påliteligheten av våre målinger. Mange kombinerer en dynamisk ultralydundersøkelse med den statiske, og beskriver en dynamisk instabilitet. Karen Rosendahl viser i sitt doktorgradsarbeid fra 1995 at påvisning av dynamisk instabilitet er vanskelig, og at den har samme feilkilder som Barlows prøve (7 ).
De fysiologisk umodne hofteledd hos nyfødte
Dysplastiske hofteledd påvises ved ultralyd hos nyfødte fra 0,5 til 5 %, vi fant det hos 0,7 % (7 , 8 ). Det er enighet om at disse barna skal ha behandling fra fødselen av. Det er imidlertid ikke enighet om hvilken strategi som er optimal for å fange opp de fysiologisk umodne hoftene som ikke utvikler seg normalt uten noen form for konservativ behandling (6 - 12 ). Mange publikasjoner viser at 10 - 20 % av alle nyfødte har fysiologisk umodne hofteledd, men at 85 - 95 % av disse vil utvikle seg til morfologisk normale hofter i løpet av 2 - 4 uker. Problemet er de 5 - 15 % med normale kliniske funn som fortsatt har umodne hofter etter fire uker, og de som har en kombinasjon av positive kliniske funn og umodne hofteledd ved fødselen (13 ). Det er flere som understreker at jo før en dysplastisk hofte behandles, desto bedre (14 , 15 ). I siste del av svangerskapet er normal utvikling av hofteleddet avhengig av mulighet for relativt fri bevegelighet i leddet. Dette menes å være forklaringen på den økte risiko ved seteleie, og da ikke bare i fødselsøyeblikket, men også i de 2 - 3 siste månedene før fødselen. Store fostre kombinert med oligohydramnion gir sannsynligvis også redusert bevegelighet for hoftene mot slutten av svangerskapet (16 - 18 ).
I 1987 påpekte Bjerkreim & Johansen at det må være to former for dysplasi av acetabulum, en som oppdages ved fødsel og en annen form som ikke er til stede ved fødselen, men som utvikler seg i løpet av de første levemåneder (19 ). Dette er helt i tråd med resultatet av de ulike ultralydundersøkelsene de siste 5 - 10 årene. Våre to senoppdagede dysplasier med subluksasjon understøtter dette.
Ultralydscreening
Diskusjonene om screeningprogrammene dreier seg mye om hvilke nyfødte som skal velges til screening av hofteleddene. Mange, slik det stort sett praktiseres i Norge, tar ultralyd kun hos dem med risikofaktorer og positive kliniske funn (3 , 7 , 8 - 10 ). I dagens anvendte screeningprogram er det ikke lagt inn ny ultralydkontroll av barn i gruppen med risikofaktorer som har normale kliniske funn med fysiologisk umodne hofteledd ved fødselen. Det vil si at 1 % av alle nyfødte med normale kliniske som fortsatt har fysiologisk umodne hofter ved fire ukers alder, ikke blir fanget opp. I tillegg får de ca.1 % med positive kliniske funn og påvist fysiologisk umodne hofteledd kun klinisk oppfølging. Noen av disse forblir dysplastiske uten å bli oppdaget. Det er derfor stor sannsynlighet for at det er blant disse 2 % vi får de fleste senoppdagede hofteluksasjonene. Canadian Task Force for preventiv medisin gikk i 2001 gjennom alle aktuelle vitenskapelige publikasjoner vedrørende temaet hofteleddsdysplasi og ultralydundersøkelse hos nyfødte. De samlet seg om 69 artikler som tilfredsstilte deres strenge krav. De fant at over 60 % av barn med hofteleddsdysplasi ved fødselen ikke har identifiserbare risikofaktorer (8 ). Vi fant ni barn (0,4 %) med dysplasi i gruppen med normale kliniske funn. Ingen av disse hadde noen risikofaktorer. Flere store fostre og de i seteleie ved fødsel, blir i dag født ved keisersnitt. I vår studie ble 2,7 % født i seteleie, mens tallene for setefødsel fra 1970 - 80-årene var 16 - 25 % (19 ). Det kan tyde på at risikofaktorer som utvalgskriterium til screening for hofteleddsdysplasi, ikke lenger er tilstrekkelig.
Et av argumentene mot uselektert ultralydscreening er at man da behandler for mange barn, med de negative konsekvenser det kan ha. Det er faren for iatrogene skader, spesielt den avaskulære nekrose av femurhodet, som fremheves (8 , 9 , 14 , 15 ). Derfor hevder noen at ultralydkontroll bør utsettes til 6. eller 8. leveuke. I vår studie vil da kanskje hoftene hos ytterligere 50 - 60 % av våre 26 barn normalisert seg. 10 - 12 barn er da mulig unødvendig behandlet, mens de som likevel skulle hatt behandling, ville fått den utsatt.
Avaskulær nekrose som følge av konservativ behandling er en alvorlig komplikasjon. Det er mange rapporter om avaskulær nekrose fra perioden 1980 - 90, men i studier fra de siste 5 - 10 år er frekvensen av avaskulær nekrose svært liten (20 - 22 ). De fleste studiene fra 1980 - 90 er lite relevante for dagens anvendelse av Frejkas pute. De inkluderer barn behandlet med ulike former for traksjon og gips før putebehandling, og også dem som ikke har fått noen annen behandling før de har fått Frejkas pute ved tre måneders alder eller senere. I en randomisert, kontrollert studie av Holen og medarbeidere, fikk 66 (0,86 %) i en gruppe på 7 689 barn behandling med Frejkas pute fra fødselen av. Disse var valgt ut fra positiv Ortolanis/Barlows prøve og risikofaktorer. De påviste avaskulær nekrose hos ett barn (9 ). Kontroll etter åtte år viste normal hofte.
Ressursbruk ved de ulike screeningopplegg diskuteres (4 , 8 - 10 ). Samfunnsøkonomisk er det relativt liten forskjell på de ulike screeningstrategier, kostnader vurdert mot nytten (3 ). Praktiske og kapasitetsmessige hensyn har til nå vært avgjørende for hvilket strategiopplegg de enkelte fødeavdelingene følger. Utviklingen av nye ultralydapparater vil ha innvirkning på slike valg. En grunnleggende holdning burde uansett være at kostnad aldri kan vurderes opp mot de bekymringer en familie vil føle ved en «unødvendig» operasjon på grunn av senoppdaget luksasjon. Vi vil følge våre 62 putebehandlede i 15 år med tanke på utvikling av hofteleddsdysplasi hos voksne.
Konklusjon
Uselektert ultralydsscreening for hofteleddsdysplasi hos nyfødte, viser at fire uker etter fødselen har 1 % av nyfødte med normale kliniske funn og fysiologisk umodne hofteledd fortsatt umodne hofter. Dersom disse betraktes som potensielt dysplastiske og behandles med Frejkas pute i tillegg til de med dysplasi, gir det en behandlingsrate på 2,7 %. Studien synes å vise at Ortolanis og Barlows prøve sammen med risikofaktorer ikke er gode nok kriterier til å fange opp de nyfødte som vil utvikle hofteleddsdysplasi. Tidlig behandling med Frejkas pute hos barn med umodne hofteledd synes å være effektivt og uten risiko for å gi iatrogene skader. Et viktig spørsmål er om det er etisk forsvarlig å foreta en uselektert ultralydscreening for tidlig behandling av hofteleddsdysplasi, fordi det kanskje vil føre til en unødvendig behandling av omkring 0,5 % av alle nyfødte. En kontrollert, randomisert studie med våre kriterier vil være avklarende.
