Torticollis er en fellesbetegnelse på asymmetrier i hode- og nakkeregionen. Forekomsten av medfødt muskulær torticollis, som ofte ledsages av asymmetrisk hodefasong, er anslått til om lag 1 % (1 ). Et større antall, rundt 10 % av alle spedbarn under seks måneder, har asymmetrisk hodefasong som kan relateres til begrenset bevegelighet i nakken og det at barna har en favorittside å ligge på (2 ). Tall fra Statistisk sentralbyrå og Helfo viser at omtrent 8 % av alle norske spedbarn blir tatt med til manuellterapeut i sitt første leveår, ofte på grunn av hode- og nakkerelaterte asymmetrier (3 ).
Konservativ behandling av medfødt muskulær torticollis og andre former for asymmetri hos spedbarn, heretter betegnet spedbarnsasymmetri, består av foreldreveiledning, fysioterapi og hjemmeøvelser (4 , 5 , 6 ). Hensikten er å trene opp symmetriske bevegelsesmønstre gjennom massasje, passive tøyningsøvelser og stimuleringstiltak (4 , 7 ).
På 1990-tallet innførte H. Biedermann termen nakkeleddsinduserte symmetriforstyrrelser (også kjent som KISS, Kopfgelenk-induzierte Symmetrie-Störung ) og beskrev en mulig sammenheng mellom ubalanse i nakkevirvlene hos spedbarn, symmetriforstyrrelser og symptomer som kolikklignende uro og søvn- og spiseforstyrrelser (8 , 9 , 10 ). Biedermann mente at slike ubalanser kunne behandles med manipulering, det vil si et kort, lett trykk med pekefinger mot nakkeleddene (8 ). I Norge tilbys denne behandlingsformen av fagutøvere innen blant annet kiropraktikk, fysioterapi, manuellterapi og osteopati, men effekt og sikkerhet knyttet til bruken av manipulasjonsteknikker, særlig på spedbarn, er omdiskutert (11 , 12 ).
Til denne artikkelen søkte vi etter kontrollerte studier som sammenlignet manipulasjonsteknikker med andre behandlingstiltak som tilbys spedbarn med asymmetrier i hode- og nakkeregionen. Særlig ønsket vi å se om manipulasjonsteknikker bidro til mer symmetrisk holdning og bevegelsesmønster, men vi åpnet også for å undersøke behandlingens innvirkning på vegetative utfall som søvn, gråt og uro. I søk etter dokumentasjon på mulige skadevirkninger vurderte vi alle typer studier, uavhengig av design.
Materiale og metode
Denne artikkelen er en oppdatering av en systematisk oversikt som ble utgitt av Nasjonalt kunnskapssenter for helsetjenesten i 2009 (13 ). En prosjektplan som i detalj beskriver den planlagte gjennomføringen av artikkelen, ble publisert i august 2015 (14 ). Vi benytter her søkeresultatene fra den opprinnelige oversikten (13 ), men vi har i tillegg gjennomført et oppdateringssøk som dekker perioden fra det opprinnelige søket frem til august 2017. Vi har gjennomført søk i MEDLINE, EMBASE, CINAHL, Cochrane CENTRAL, AMED, PEDro og Index to Chiropractic Literature. Søket ble utformet ved å kombinere tekst- og emneord som beskriver populasjon (f.eks. «KISS», «torticollis», «asymmetric neck») og intervensjon (f.eks. «manual therapy», «manipulation», «osteopathy») (se appendiks). Vi søkte også etter relevante studier i referanselistene til relevante oversikter og studier.
I effektspørsmål inkluderte vi kun kontrollerte studier som tilfredsstilte seleksjonskriteriene i tabell 1. Sjeldne bi- og skadevirkninger kan være vanskelige å påvise i kontrollerte studier, så i spørsmål om skade åpnet vi for å inkludere flere typer design (tabell 1).
Tabell 1
Seleksjonskriterier benyttet ved utvelgelse av studier for å undersøke effekt og skade av behandling. Studier som ikke tilfredsstilte alle kriteriene under henholdsvis effekt eller skadevirkning, ble ekskludert.
Effekt
Skadevirkning
Design
Randomiserte, kvasi-randomiserte og ikke-randomiserte kontrollerte studier
Alle, også kasuistikker
Populasjon
Spedbarn (0–2 år) der det forelå mistanke om nakkeleddsinduserte symmetriforstyrrelser1
Spedbarn (0–2 år) behandlet for nakkeleddsinduserte symmetriforstyrrelser1
Tiltak
Manuellterapi, kiropraktikk, osteopati og fysioterapi rettet mot cervikalcolumna
Manuellterapi, kiropraktikk, osteopati og fysioterapi rettet mot cervikalcolumna
Sammenligning
Ingen behandling, placebo eller andre former for behandling som ikke var rettet mot nakkeleddene
-
Utfall
Grad av symmetri, søvnforstyrrelser, gråtetid, passiv rotasjon, m.m.
Pusteproblemer, nerveskade, lammelse, død, m.m.
To av forfatterne valgte ut artikler uavhengig av hverandre. I første trinn ble titler og sammendrag for alle søketreff gjennomgått. Fulltekstartikler ble innhentet dersom minst én forfatter vurderte sammendraget som relevant med hensyn til seleksjonskriteriene. Dersom forfatterne var enige om at en artikkel var relevant, ble den inkludert. Uenigheter ble løst gjennom diskusjon.
For studier som sammenlignet grupper, vurderte vi risiko for skjevheter knyttet til pasientseleksjon, utførelse, påvisning, oppfølging og rapportering i henhold til Cochrane-samarbeidets verktøy (15 ), noe som blant annet innebar å vurdere randomiseringsprosedyrer, maskering og frafallsanalyser. Studier uten gruppevise sammenligninger, som ble inkludert for å belyse mulig skade, ble vurdert å være svært utsatt for risiko for skjevheter. Vi kontaktet Norsk pasientskadeerstatning for å innhente statistikk om registrerte skader etter nakkebehandling hos kiropraktor, manuellterapeut eller fysioterapeut.
Dikotome effektmål ble presentert som relativ risiko (RR), og kontinuerlige effektmål som gjennomsnittsforskjeller (MD) med 95 % konfidensintervall. Vi benyttet GRADE (Grading of Recommendations Assessment, Development and Evaluation) til å vurdere om vi har høy, middels, liten eller svært liten tillit til at de rapporterte effektestimatene ligger nær den sanne effekten (16 ).
Resultater
Litteratursøket resulterte i inklusjon av seks publikasjoner (figur 1). Tre av disse var randomiserte kontrollerte studier, hvorav to undersøkte effekt av manuellterapi (17 , 18 ) og én osteopati (19 ). De inkluderte studiene er beskrevet i tabell 2, som også oppsummerer vår vurdering av risiko for skjevheter. Kort oppsummert var studiene til Haugen og medarbeidere (17 ) og Philippi og medarbeidere (19 ) lite utsatt for systematiske feilkilder. Studien til Cabrera-Martos og medarbeidere (18 ) ble vurdert å ha metodiske begrensninger som kan ha påvirket sluttresultatet. Begrensningene var primært relatert til manglende blinding av foreldre, og at barn i manuellterapigruppen fikk hyppigere oppfølging enn barn i kontrollgruppen. Disse forskjellene kan ha bidratt til bedre behandlingsetterlevelse i manuellterapigruppen. Detaljer om behandlingsteknikkene som ble benyttet, er beskrevet i tabell 3.
Figur 1 Flytdiagram som oppsummerer seleksjonsprosessen
Tabell 2
Kjennetegn ved inkluderte studier for å undersøke effekt og mulige skadevirkninger av manipulasjonsteknikker gitt til spedbarn med asymmetrier i hode- og nakkeregion. Studiene er sortert etter publiseringsår innenfor hver kategori.
Studie
Deltakere
Intervensjon
Kontroll
Utfall
Risiko for skjevheter1
GRADE-vurdering2
Effekt
Cabrera-Martos og medarbeidere18 ), randomisert kontrollert studie
46 barn med plagiokefali,
Standard + manuellterapi, ukentlige sesjoner à 45 minutter
Standard: Hjelm + råd til foreldre
Motorisk utvikling:
Høy
For begge utfallsmål:3,4
Haugen og medarbeidere17 ),
32 barn med redusert nakke-mobilitet,
Fysioterapi + manuellterapi, to sesjoner med manuellterapi
Fysioterapi alene
Symptomendring5 etter 8 uker:
Lav
⊕⊕⊙⊙3
Philippi og medarbeidere19 ),
32 barn med holdnings-asymmetri, alder 6–12 uker
Osteopati,
Placebo
Asymmetri6 :
Lav
⊕⊕⊙⊙3
Skadevirkning
Happle og medarbeidere24 ),
2 barn med holdnings-asymmetri, alder 6 og 15 måneder
Manuellterapi + fysioterapi
—
Forsinket diagnose
Høy
—
Koch og medarbeidere23 ),
695 barn med holdnings-asymmetri, alder 1–12 måneder
Kiropraktikk
—
Hjertefrekvens
Høy
—
Shafrir & Kaufman25 ),
1 barn med holdningsasymmetri, alder 4 måneder
Kiropraktikk
—
Forsinket diagnose
Høy
—
Manuellterapi
Haugen og medarbeidere sammenlignet effekt av manuellterapi som tillegg til fysioterapi hos spedbarn mellom tre og seks måneder med redusert nakkebevegelighet (17 ). Foreldre, fysioterapeuter som gjennomførte fysioterapi og personer som vurderte utfall, visste ikke hvilke barn som mottok manuellterapi.
Barna i undersøkelsen ble filmet ved hvert besøk. Filmen ble brukt til å kvantifisere spontanmotorikk og styrke samt aktiv og passiv bevegelighet. Primærutfallet ble målt ved at barnefysioterapeuten sammenlignet filmopptak fra studiens oppstart med opptak fra oppfølgingstidspunktet og kvalitativt vurderte om barnet var verre, ubetydelig endret, bedre eller mye bedre. Etter åtte uker var 12 av 15 deltakere i behandlingsgruppen og 13 av 16 i kontrollgruppen merkbart bedre med færre torticollissymptomer (RR 0,92, 95 % KI 0,16 til 5,49; se tabell 2). Verken for symptombelastning eller for utfall knyttet til asymmetrier i sovestilling, bevegelsesmønstre, fleksjon og hoderotasjon var det påviselige forskjeller mellom gruppene (17 ). Vår tillit til dokumentasjonen er lav for alle utfall på grunn av få studiedeltakere og upresise effektestimater.
Tabell 3
Beskrivelse av intervensjonene som er benyttet i inkluderte studier.
Studie
Beskrivelse av tiltak
Intervensjonsgruppe
Begge grupper
Haugen og medarbeidere 2011 (17 )
To behandlinger hos manuellterapeut. Under behandling ble hodet holdt i midtstilling uten å sette strukturer på strekk. Atlas ble manipulert med svært moderat kraft i en retning som var tilpasset den aktuelle funksjonsnedsettelsen i leddet.
Råd og oppfølging fra barnefysioterapeut med mål om å stimulere til sidelik motorikk. Fysioterapeutene hadde vide rammer til å definere innholdet i oppfølgingen, men de skulle ikke tøye nakken mot motstand fra barnet.
Cabrera-Martos og medarbeidere 2016 (18 )
Ukentlig oppfølging hos manuellterapeut. Behandlingen ble individuelt tilpasset, hadde til hensikt å forbedre bevegelighet og funksjon i cervikalcolumna, og var hovedsakelig rettet mot sfeno-oksipitalleddet, atlanto-oksipitalleddet og sacrum.
Råd om leiring og bruk av hjelm 23 timer i døgnet samt månedlig oppfølging.
Philippi og medarbeidere 2006 (19 )
Fire behandlinger hos osteopat som sto fritt til å benytte de teknikkene som ble ansett nødvendige for å korrigere den aktuelle funksjonsforstyrrelsen. Osteopati kan bestå av massasje, manipulasjonsteknikker og tøying. I personlig kommunikasjon har førsteforfatter opplyst at teknikkene som ble benyttet, har mange fellestrekk med manuellterapi.
Råd om leiring. Barn i kontrollgruppen gjennomgikk samme undersøkelser som tiltaksgruppen, men uten å motta aktiv behandling.
Koch og medarbeidere 2002 (23 )
Én behandling hos kiropraktor. Under behandling lå spedbarnet på ryggen, og enhver rotasjon av ryggraden ble unngått. Behandler rettet impuls (30 til 70 N) mot suboksipitalområdet, på samme side som asymmetrien.
—
Happle og medarbeidere 2009 (24 )
Manuellterapi og fysioterapi (detaljer ikke beskrevet).
—
Shafrir & Kaufman 1992 (25 )
Kiropraktikk (detaljer ikke beskrevet).
—
Cabrera-Martos og medarbeidere undersøkte effekten av å gi manuellterapi i tillegg til foreldreveiledning og behandling med hjelm (18 ). Barnas motoriske utvikling ble vurdert med Alberta Infant Motor Scale (20 ), og asymmetri ble klassifisert etter Argenta-skalaen (21 ). Da studien ble avsluttet, var asymmetrien minimal (0 eller 1), og den motoriske utviklingen tilfredsstillende for alle de 46 barna som deltok i studien (tabell 2 ). Den gjennomsnittlige behandlingstiden i kontrollgruppen var 149 dager, noe som var 39 dager lenger (95 % KI 31 til 46) enn for barna som også fikk manuellterapi. Det er imidlertid stor risiko for at manglende blinding av foreldre og det at barn i manuellterapigruppen fikk hyppigere oppfølging enn barn i kontrollgruppen, har bidratt til systematiske skjevheter.
Osteopati
Philippi og medarbeidere randomiserte 32 spedbarn med holdningsasymmetri til osteopati eller placebo (19 ). Barn i placebo-gruppen gjennomgikk samme undersøkelser som de i tiltaksgruppen, men på disse barna plasserte osteopaten hendene i behandlingsposisjon uten å gjennomføre aktiv behandling.
Graden av symmetri ble ved hjelp av standardiserte, videobaserte målinger gitt en skår fra 4 (full symmetri) til 24 (maksimal asymmetri) (22 ). For deltakerne i kontrollgruppen endret symmetriskåren seg fra 14,2 til 13,0, mens den for deltakerne i osteopatigruppen endret seg fra 15,4 til 9,5 (19 ). Barn i intervensjonsgruppen opplevde altså en bedring som i gjennomsnitt var 4,7 poeng større enn i kontrollgruppen (95 % KI 2,0 til 7,6 poeng; se tabell 2 . Forfatterne oppga ikke effektestimat for utfallene oppkast, søvn, drikke, humør, oppstemthet, avføringsmønster og gråt, men de fant ingen statistisk signifikante forskjeller mellom osteopati- og kontrollgruppen (19 ). På grunn av få studiedeltakere og upresise effektestimater har vi lav tillit til dokumentasjonen for alle utfall.
Risiko for skade
De inkluderte randomiserte studiene rapporterte ikke bivirkninger, men vi identifiserte og inkluderte tre deskriptive studier – én pasientserie (23 ) og to kasuistikker (24 , 25 ) – for å belyse bivirkninger og risiko for skade (tabell 2 ).
Koch og medarbeidere rapporterte data fra 695 tyske spedbarn som fikk manipulasjonsbehandling for nakkeleddsinduserte symmetriforstyrrelser (23 ). Ingen alvorlige bivirkninger ble rapportert, men måling av hjerte- og pustefrekvens viste at manipulasjonsbehandling ofte ledsages av forbigående apné og redusert hjertefrekvens, særlig blant de yngste barna (23 ).
Happle og medarbeidere beskrev to spedbarn som ble diagnostisert med nakkeleddsinduserte symmetriforstyrrelser og behandlet med manuellterapi og fysioterapi (24 ). Symptomene vedvarte etter endt behandling, hvorpå videre utredning viste at symptomene skyldtes kreftsykdom. Forfatterne fremhevet at spedbarnsasymmetrier kan ha alvorlige differensialdiagnoser, og at forsinket diagnostisering kan få alvorlige konsekvenser (24 ).
Shafrir & Kaufman beskrev en fire måneder gammel gutt som ble behandlet for skjev nakke hos kiropraktor (25 ). Etter manipulasjonsbehandling ble gutten raskt dårligere. Utredning viste at gutten hadde en uoppdaget intraspinal tumor, og at manipulasjonsbehandlingen hadde utløst akutt forverring (25 ).
Tall vi har innhentet fra Norsk pasientskadeerstatning, viser at det siden 2009 ikke er registrert pasientskader i forbindelse med nakkebehandling av norske spedbarn hos kiropraktor, manuellterapeut eller fysioterapeut. I samme periode søkte 55 voksne pasienter mellom 28 og 60 år om erstatning etter nakkebehandling hos kiropraktor, manuellterapeut eller fysioterapeut. Åtte fikk medhold, blant annet etter at det ble sannsynliggjort at behandlingen hadde utløst hjerneinfarkt.
Diskusjon
Etter en litteraturgjennomgang inkluderte vi tre randomiserte kontrollerte studier om effekt av manuellterapi eller osteopati ved spedbarnsasymmetrier i hode- og nakkeregionen. Haugen og medarbeidere viste at en kombinasjon av fysioterapi og manuellterapi ga tilsvarende endring i symptombildet som fysioterapi alene (17 ). Cabrera-Martos og medarbeidere antydet at manuellterapi rettet mot cervikalcolumna kan forkorte behandlingstiden for spedbarn med hodeasymmetrier som behandles med hjelm, men metodiske begrensninger ved studien sår tvil om resultatet (18 ). Philippi og medarbeidere viste at et sammensatt osteopatisk tiltak muligens kan motvirke asymmetri hos spedbarn med holdningsasymmetri, men forfatterne fant ingen forskjeller i avføringsmønster, spisevaner, søvn, humør og gråt mellom osteopati og placebo (19 ). Vi identifiserte ingen studier om effekt av kiropraktikk, og vi fant heller ingen studier som undersøkte risiko for skade på en systematisk måte.
Osteopati og manuellterapi har mange fellestrekk, men det er viktige forskjeller i hvilke sammenligninger som ble gjennomført i de inkluderte effektstudiene. Osteopati ble sammenlignet med placebo (19 ). Manuellterapi ble sammenlignet mot konservative tiltak, men mens Haugen og medarbeideres studie (17 ) var designet for å teste den isolerte effekten av manuellterapeutisk manipulasjon, undersøkte studien til Cabrera-Martos og medarbeidere (18 ) et mer sammensatt manuellterapeutisk tiltak. På grunn av disse forskjellene kunne vi ikke slå sammen resultatene i metaanalyser, men studiene bør likevel sees i sammenheng. En mulig fortolkning er at konvensjonell fysioterapi og osteopati fremmer symmetrisk utvikling, men uten at manipulasjons- eller impulsteknikker i seg selv er avgjørende for sluttresultatet.
Resultatene vi rapporterer i denne artikkelen, samsvarer med andre oversikter om temaet (26 –28 ), men konklusjonene er usikre. Få studier og få deltakere gir usikkerhet om hva som er de sanne effektestimatene. Man kan diskutere om vi burde åpnet for inklusjon av studier med andre design. Ettersom spedbarnsasymmetrier ofte går over av seg selv, vil imidlertid ikke ukontrollerte studier kunne gi tillitsvekkende svar på spørsmål om effekt (29 , 30 ).
Det finnes anekdotisk dokumentasjon for at manipulasjonsbehandling har ført til skade blant voksne pasienter (31 ). Det er også dokumentert skade blant barn, men da i forbindelse med at det er gitt manipulasjonsbehandling til pasienter som har vært mangelfullt utredet (24 , 25 ). God diagnostikk og utredning er viktig for å unngå forsinkelser i behandlingsforløpet og for å unngå forverring av underliggende sykdom (32 , 33 ).
Uavhengig av risiko for alvorlig skade må man ta stilling til om behandling kan innebære ubehag for pasienten. I en spørreundersøkelse blant norske manuellterapeuter som behandler spedbarn, svarte 25 % at de ofte opplever at barnet begynner å gråte i forbindelse med behandling (3 ). Det er etisk utfordrende å tilby behandling uten dokumentert effekt til barn, særlig dersom behandlingen medfører plager (34 ). Samtidig er det viktig å være klar over at ikke alle spedbarn som blir tatt med til manuellterapeut, kiropraktor eller osteopat på grunn av asymmetrier, blir behandlet med manipulasjonsteknikker (3 ). Halvparten av norske manuellterapeuter sier for eksempel at de aldri manipulerer ryggraden når de behandler spedbarn, og at foreldreveiledning er det klart mest brukte tiltaket (3 ).
Tall fra Statistisk sentralbyrå og Helfo viser at omtrent 8 % av alle norske spedbarn blir tatt med til manuellterapeut i løpet av første leveår, ofte på grunn av hode- og nakkerelaterte asymmetrier (3 ). Behandlinger hos kiropraktor, osteopat eller andre behandlere kommer i tillegg. Hvorfor så mange spedbarnsforeldre oppsøker hjelp, er uklart, men mange kan føle seg tvunget til å handle dersom de oppfatter at deres barn avviker fra det som anses som normalt. En finsk studie viser at mange bekymringer knyttet til spedbarnsasymmetrier trolig kan unngås dersom foreldrene mottar god informasjon og veiledning når barnet blir født (35 ).
Nybakte foreldre er lett mottakelige for råd, og helsepersonell bør forsikre seg om at råd de gir til foreldre, og behandling de gir til barn, er kunnskapsbasert og godt dokumentert. Årsakssammenheng mellom funksjonsforstyrrelse i nakken og spedbarnsasymmetrier er ikke dokumentert, og det foreligger ikke tillitsvekkende forskning som understøtter påstanden om at ubehandlede funksjonsforstyrrelser i nakken kan gi komplikasjoner og sykdomstegn senere i livet. Denne artikkelen viser dessuten at bruken av manipulasjonsteknikker i behandlingen av spedbarnsasymmetrier savner forskningsbasert dokumentasjon. Siden dokumentasjonen er basert på et lite antall studier med få deltakere, er det vanskelig å trekke sikre konklusjoner, men våre funn understøtter ikke bruken av manipulasjonsteknikker i behandlingen av spedbarnsasymmetri.
