E-post: olav.haugen@helse-bergen.no
Olav H. Haugen er seksjonsoverlege ved Seksjon for barneoftalmologi og strabisme, Øyeavdelingen, Haukeland universitetssjukehus, og professor ved Klinisk institutt 1, Universitetet i Bergen.
Forfatteren har fylt ut ICMJE-skjemaet og oppgir følgende interessekonflikter: Han har vært medisinsk sakkyndig i noen saker om vurdering av netthinneblødninger ved mistenkt hodeskade hos barn.
Olav H. Haugen har publisert en kommentar til mine innlegg vedrørende manglende vitenskapelige dokumentasjon av at visse medisinske funn kan brukes til å fastslå at voldelig risting av et spebarn («filleristing») har funnet sted. Haugen viser til to sentrale referanser som «gjør spesifikt rede for diagnostikk av «påførte hodeskader» uavhengig av øyenfunn». Han mener at sirkelargumentasjon kan motbevises: «En amerikansk studie omfattet 110 barn < 15 måneder innlagt for mistenkt påført hodeskade (…). En viktig detalj er imidlertid at barna ble vurdert etter en algoritme som ikke inkluderte øyefunn. De ble deretter undersøkt av øyelege, og netthinneblødninger ble dokumentert. (…) Siden øyefunn ikke inngikk i diagnostikken, faller poenget om sirkelargumentasjon bort».
Det er korrekt at disse barna ble vurdert av et tverrfaglig team som ikke inkluderte øyenfunn i sin vurdering; like fullt er diagnosen stilt av dette teamet, som legger til grunn en algoritme
Om den andre artikkelen skriver han: «Den andre studien var en prospektiv studie på spedbarn (6) der kun tilfeller av bevitnet eller innrømmet påført hodeskade (45 barn) samt bevitnet ulykke (39 barn) ble inkludert». Haugens gjengivelse av metoden i denne artikkelen
Mitt poeng er at fasiten, som oftalmologene måler sin diagnostiske treffsikkerhet etter, ikke er en fasit, men er basert på antakelser. Dersom oftalmologer eller andre kunne framskaffe et stort antall spebarn som var observert filleristet, og gjort medisinske funn som bare forekom hos disse og som derved kunne sies å være patognomonisk for filleristing, ville jeg fulgt Haugens argumentasjon. Problemet er at slike observasjoner mangler.
Avslutningsvis skriver Haugen: «I debatten bør man … være omhyggelig med å sitere litteraturen korrekt». Jeg kunne ikke ha vært mer enig.
Litteratur:
1. Duhaime AC, Alario AJ, Lewander WJ, Schut L, Sutton LN, Seidl TS, et al. Head-Injury in Very Young-Children - Mechanisms, Injury Types, and Ophthalmologic Findings in 100 Hospitalized-Patients Younger Than 2 Years of Age. Pediatrics. 1992;90(2):179-85.
2. Vinchon M, de Foort-Dhellemmes S, Desurmont M, Delestret I. Confessed abuse versus witnessed accidents in infants: comparison of clinical, radiological, and ophthalmological data in corroborated cases. Child Nerv Syst. 2010;26(5):637-45.
3. Vinchon M. Response to Lynøe: questions about isolated trauma shaking and confessions. Child Nerv Syst. 2017;33(9):1423-4.
4. Gudjonsson G. Memory distrust syndrome, confabulation and false confession. Cortex; a journal devoted to the study of the nervous system and behavior. 2017;87:156-65.
I siste nummer av Tidsskriftet svarer Knut Wester på mitt innlegg om netthinneblødninger og filleristing av spedbarn. I innlegget viste jeg til to sentrale studier som etter min mening gir god dokumentasjon for at utbredte og alvorlige netthinneblødninger har svært høy spesifisitet i forhold til påført hodeskade. I den første studien (1) ble 115 barn <15 måneder som ble innlagt med spørsmål om påført hodeskade, vurdert av et tverrfaglig team. Basert på en grundig utredning (klinisk, radiologisk og laboratoriemessig), men som ikke inneholdt øyeundersøkelse, ble barna delt i fire kategorier: sikker ulykke (definite accident), sannsynlig ulykke (probable accident), sannsynlig påført hodeskade (probable abuse) og sikker påført hodeskade (definite abuse). Deretter ble pasientene undersøkt i øyebunnen med tanke på netthinneblødninger, og en skår for alvorlighetsgrad (0-6) ble laget for hvert øye.
Wester medgir at øyefunnene ikke inngikk i diagnosesettingen, men at diagnostikken baserte seg på en tverrfaglig vurdering uten at risting/påført vold var bevitnet. Han fastholder derfor sin kritikk og skriver: «Da hjelper det ikke så mye at også øyenleger skåret dem som ristet, når fasiten (faktisk filleristing) mangler». Dette er imidlertid en misforståelse. Øyelegene skåret overhodet ikke barna som ristet/ikke ristet. De skåret de øyebunnsforandringene de faktisk så, nemlig antall, størrelse, utbredelse og lokalisasjon av netthinneblødningene. Når man deretter sammenholdt inndelingen til de tverrfaglige teamene med øyelegenes funn/skår, fant man at en skår på 9 eller mer (altså de mest alvorlige) kun forekom i kategorien sikker påført hodeskade.
Wester kommenterer deretter den andre studien (2). Wester gjør et poeng ut av at hendelsen med den angivelige påførte hodeskaden var bekreftet (corroborated) gjennom en tilståelse, og ikke bevitnet av en uavhengig tredjeperson. Han viser til at en tilståelse ofte er beheftet med adskillig usikkerhet, les: kan være falsk eller fremprovosert. Jeg vil peke på to forhold som gjør Westers resonnement problematisk. For det første skjer vold mot barn fra omsorgspersoner nesten alltid – og av naturlige grunner - innenfor hjemmets fire vegger, uten uavhengige vitner. Det eneste vitne er den personen som har utført handlingene. I rettspleien er det velkjent at tilståelser i spesielle situasjoner kan være falske eller fremprovoserte. At dette skulle være forklaringen i 45 tilfeller i en slik prospektiv studie, står for meg som ganske usannsynlig For det andre: dersom tilståelsene var falske, hva er da grunnen til at man finner alvorlige netthinneblødninger (severe hemorrhages) hos 25 av 45 i denne gruppen og kun i 1 av 39 i ulykke-gruppen, svarende til en spesifisitet på 97%?
Litteratur:
1. Binenbaum G, Mirza-George N, Christian CW et al. Odds of abuse associated with retinal hemorrhages in children suspected of child abuse. J AAPOS 2009;13:268-272.
2. Vinchon M, Defoort-Dhellemmes S, Desurmont M et al. Confessed abuse versus witnessed acccidents in infants: comparison of clinical radiological and ophthalmological data in corroborated cases. Childs Nerv Syst 2010;26:637-645.
Vi instämmer med Olav Haugen att vi bör ha respekt för varandras olika specialiteter och professionella integritet (1). Vi förstår att Haugens kommentarer utifrån hans långa erfarenhet inom barnoftalmologi kan ge intrycket av att vi som deltog i SBU-utredningen inte vet vad vi pratar om. Men, och detta är ett stort men, uppgiften för SBUs expertpanel i utredningen om skakvåld var att vi evidensgranskade den vetenskapliga litteraturen om skakvåld. Denna evidensgranskning förutsätter vetenskaplig skolning i kritisk granskning av vetenskapliga studier, däremot inte nödvändigtvis klinisk erfarenhet av de olika medicinska områden som berörs.
Vi delar inte Haugens uppfattning att vi felciterat Vinchon i hans svar till oss. Vinchon medger tvärtom att han fann det vetenskapligt problematiskt när han såg att specificiteten och det positiva prediktiva värdet blev (vetenskapligt orimliga) 100% (4). Anledningen till detta orimliga resultat var emellertid att Vinchon et al hade tillämpat en helt annan triad bestående av diffusa retinala blödningar, subduralblödning samt frånvaro av yttre skador på huvudet (det vill säga isolerade dyadfynd). Anledningen till detta val var enligt Vinchon att antalet fall med hjärnpåverkan i deras studie var så få.
Vi vill påpeka att studien av Vinchon et al var en av de två studier som SBU-rapporten lyfte fram som faktiskt hade strävat efter att undvika cirkelargumentation genom att utgå endast från fall där någon erkänt eller dömts för att ha skakat barnet (4). Det vill säga där det diagnostiska testet och referenstestet i princip skulle kunna antas att vara oberoende av varandra. De principiellt viktiga frågor vi ställde till Vinchon handlade om hur säker man kunde vara på att erkännandena var korrekta och huruvida representanter för barnskyddsteam hade vittnat i utredningen och i domstolen och därmed påverkat utfallet. Det var i detta sammanhang som Vinchon ansåg att vi inte hade anledning att ifrågasätta den metod de tillämpat.
Haugen anser vidare att vi feltolkat Mulvihills undersökning om samstämmighet mellan bedömare där RetCam-bilder presenterades randomiserade och blindade (5). Vi kan bara konstatera att vi här är oeniga – vi anser faktiskt att en inter-bedömar-reliabilitet på endast 0.219 innebär att bedömningarna är obetydligt bättre än slumpen. Enligt det använda Fleiss kappa-värdet innebär 0.0-0.2 ”slight”, 0.21-0.4 ”fair”, 0.41-0.60 ”moderate”, 0.61-0.80 ”substantial” och 0.81-1.0 ”almost perfect inter-rateragreement”. Ett kappa-värde på 0.219 är endast marginellt bättre än slumpen, och kan med självklarhet inte utgöra stöd för uppfattningen att vissa typer av retinala blödningar skulle vara patognomona för skakvåld – en uppfattning som även the American Academy of Pediatrics och the American Academy of Ophthalmology sedan lång tid har lämnat (6).
Dubbelsidiga retinala blödningar är förknippade med ökat intrakraniellt tryck och är det som man ser vid hjärnsvullnad, som också har associerats med skakvåld. Men detta pekar också på ytterligare en aspekt av risken för bias i den vetenskapliga litteraturen om skakvåld; en kliniskt verksam ögonläkare gör inte sina undersökningar och bedömningar ”blindad”. Ögonläkaren har tvärtom i de flesta fall redan information om misstanken om skakvåld, något som knappast kan undgå att påverka observatörens bedömningar, och därmed ökar risken för bias ytterligare.
Till sist vill vi påpeka att vi inte påstått att förlossningsrelaterade subduralblödningar har liknande förlopp som förlossningsrelaterade retinala blödningar. Det finns olika uppgifter om hur länge en subduralblödning vanligen kan kvarstå – från en vecka upp till tre månader – samt att en sådan kan utvecklas till en kronisk subduralblödning med risk för symtomgivande reblödning. Med tanke på att förekomsten av påstått skakvåld har sin topp ca 8 veckor efter förlossningen (7, 8) kan observationen av både retinala blödningar och subduralblödning under de första tre levnadsmånaderna potentiellt komplicera bilden, dvs att förlossningsrelaterade fynd kan utgöra en differentialdiagnos till påstått skakvåld. Det vi påpekat är att de förlossningsrelaterade blödningarna förtjänar att bli föremål för närmare systematiska undersökningar (2).
Vi är således helt överens om att man bör visa respekt inte endast för varandras olika specialiteter och professionella integritet, utan även måste citera litteraturen på ett korrekt sätt.
Litteratur
I et tidligere innlegg i Tidsskriftet (1) omtalte jeg netthinneblødningenes betydning i diagnostikken av «filleristing» av spedbarn (påført hodeskade; abusive head trauma, AHT), med bakgrunn i litteratur som har påvist svært høy prediktiv verdi nettopp av utbredte, bilaterale netthinneblødninger. Lynøe og Eriksson har nylig kommet med et tilsvar i Tidsskriftet (2), som jeg gjerne vil kort kommentere.
Lynøe og Eriksson medgir at studien til Vinchon og medarbeidere (3) er en av de best gjennomførte studier om AHT, i det de kun inkluderte barn der AHT var innrømmet eller ulykke var bevitnet. Hensikten var å finne frem til hvilke kliniske funn som var sterkest assosiert med AHT. Forfatterne fant at utbredte netthinneblødninger (severe retinal haemorrhages) var det enkeltfunn som hadde høyest spesifisitet, 97%. Lynøe og Eriksson fastholder imidlertid sin kritikk av studien, både fordi de mener at en så høy spesifisitet i seg selv er suspekt, og fordi man ikke med sikkerhet kan vite omstendighetene omkring innrømmelsen fra gjerningspersonen. Å avvise et klinisk funn a priori fordi det har en svært høy spesifisitet vis a vis en gitt sykdomstilstand, er etter min mening ganske spesielt.
Videre avviser Lynøe og Eriksson at de har feiltolket artikkelen til Mulvihill og medarbeidere (4). De lar imidlertid være å ta stilling til min påpekning at problemstillingen i den aktuelle artikkelen er en annen. Deres konklusjon på artikkelen er at RetCam foto av netthinneblødninger generelt er så usikkert at dette overhodet ikke kan tillegges noen diagnostisk verdi vis a vis AHT. Dermed viser de at de stadig ikke har skjønt hva den aktuelle studien viser. Lynøe og Eriksson påstår videre at American Academy of Ophthalmology (AAO) ikke lenger står inne for betydningen av «vissa typer av retinala blødningar» i forhold til AHT, med et leserbrev som referanse (5). Dette er imidlertid helt feil - på hjemmesiden til AAO kan man tvert i mot lese i et «Clinical Statement» fra 2018: «Multiple (too numerous to count), bilateral, and multilayered hemorrhages that extend to the periphery of the retina are highly specific for AHT”. (6). Dette illustrerer igjen at Lynøe og Eriksson ikke har tatt seg umake med å sette seg grundig inn i litteraturen.
For undertegnede fremstår det som underlig at en professor i medisinsk etikk synes å se som sin viktigste oppgave å svekke troverdigheten i de beste kliniske studier som er gjennomført i dette svært vanskelige forskningsfeltet. Det alvorligste er at Lynøe og Eriksson med sine distanserte evidenskrav svekker samfunnets mulighet til å verne de aller svakeste, nemlig spedbarn som utsettes for vold fra dem som skulle være omsorgspersoner.
Referanser
Tidsskrift for Den norske legeforening, Postboks 1152 Sentrum, 0107 OSLO
Sentralbord: 23 10 90 00 • E-post: redaksjonen@tidsskriftet.no
Sjefredaktør Are Brean • Tidsskriftet redigeres etter redaktørplakaten
Kommentarer